Postoperative complications in boys with anorectal malformations depending on the surgical approach

Full Text

Обоснование
Частота встречаемости аноректальных мальформаций (АРМ) варьирует от 1:1500 до 1:5000 живорожденных, 57 % пациентов с АРМ мужского пола [1]. При некоторых формах АРМ, встречающихся у мальчиков (ректоуретральный свищ, ректовезикальный свищ, без свища) в настоящее время нет консенсуса относительно выбора оперативного метода лечения [2]. Низведение кишки на промежность при указанных выше пороках возможно выполнять как через задний сагиттальный доступ, так и при помощи лапароскопической техники. Согласно литературным данным, некоторые авторы у таких пациентов предпочитают выполнять заднюю сагиттальную аноректопластику (ЗСАП), обосновывая выбор увеличением частоты встречаемости при выполнении видеоассистированной аноректопластики (ВА) определенных осложнений, таких как пролапс слизистой прямой кишки и сохранение культи ректоуретрального свища [3, 4]. Несмотря на описанные выше риски, ВА активно применяется детскими хирургами при коррекции АРМ у мальчиков в силу меньшей травматичности относительно мышечного сфинктерного комплекса и хорошей визуализации анатомических структур при мобилизации прямой кишки и ректоуретрального свища. Ряд современных исследований демонстрирует отсутствие значимой разницы касательно встречаемости послеоперационных осложнений, также не определено превосходство какой-либо из техник в отношении функционального результата лечения [5, 6].
С учетом вышеперечисленного была разработана цель данного исследования.
Целью исследования является оценка риска послеоперационных осложнений и определение их специфичности у мальчиков с аноректальными мальформациями в зависимости от способа низведения прямой кишки.
Методы
Дизайн исследования
Дизайн научной работы представляет собой одноцентровое ретроспективное когортное исследование.
Критерии соответствия
В исследование были включены все пациенты мужского пола с аноректальными мальформациями, которым в Детской городской клинической больнице им. Н.Ф. Филатова г. Москвы (ДГКБ им. Н.Ф. Филатова) была выполнена радикальная коррекция аноректального порока развития посредством выполнения задней сагиттальной или видеоассистированной аноректопластики в возрасте до 1 года.
В I группу исследования включены пациенты, которым выполнялась задняя сагиттальная аноректопластика. Во II группу вошли дети, коррекция аноректального порока которым проводилась посредством видеоассистированной аноректопластики.
Условия проведения
Исследование проводилось на клинической базе кафедры детской хирургии педиатрического факультета Российского национального исследовательского медицинского университета (РНИМУ) имени Н. И. Пирогова - ДГКБ имени Н.Ф. Филатова.
Проведение исследования было одобрено локальным этическим комитетом РНИМУ им. Н.И. Пирогова, протокол №228 от 17 апреля 2023 года.
Продолжительность исследования
В ретроспективное исследование вошли пациенты проходившее лечение в период с 2008 года по 2022 год.
Описание медицинского вмешательства
Хирургическую коррекцию аноректального порока развития выполняли посредством задней сагиттальной аноректопластики по A. Pena (I группа) [7] или видиоассистированной аноректопластики по K. Georgeson (II группа) [8].
Основной исход исследования
Основными исходами в представленном исследовании являются послеоперационные осложнения, интраоперационные осложения, а также количество необходимых повторных хирургических вмешательств для коррекции осложнений.
Из числа интраоперационных осложнений оценивали повреждение анатомических структур, кровопотерю (необходимость трансфузии), конверсию (для II группы).
Среди ранних послеоперационных осложнений оценивали частоту встречаемости инфекции послеоперационной раны/расхождении швов на промежности, несостоятельности швов на культе ректоуретрального свища, ранней спаечной кишечной непроходимости.
Из числа поздних послеоперационных осложнений регистрировали стеноз неоануса, пролапс слизистой прямой кишки, остаток ректоуретрального свища, ретракцию прямой кишки.
Дополнительные исходы исследования
Для оценки однородности сравниваемых групп регистрировали срок гестации и вес ребенка при рождении; наличие сочетанных пороков развития; значения крестцового индекса, возраст при выполнении радикальной коррекции аноректального порока развития.
Также сравнивали длительности выполнения оперативного вмешательства и срок нахождения в стационаре после оперативного лечения.
Методы регистрации исходов
Всем пациентам в предоперационном периоде выполнялся стандартный комплекс инструментальных исследований для диагностики аноректального порока развития и сочетанных аномалий: ультразвуковое исследование (УЗИ) промежности, мочевыделительной системы, органов брюшной полости, спинного мозга; обзорная рентгенография костей таза с вычислением крестцового индекса по стандартной методике, дистальная колостография, микционная цистоуретрография; электрокардиография (ЭКГ) и эхокардиография (Эхо-КГ) [9].
Для диагностики ранних послеоперационных осложнений выполняли клинический осмотр, УЗИ малого таза и брюшной полости с определением свободной жидкости, микционную цистоуретрографию при подозрении на наличие повреждения уретры и мочевого затека, а также рентгенологическое исследование пассажа контрастного вещества по желудочно-кишечному тракту (ЖКТ) при наличии симптомов кишечной непроходимости.
Для диагностики пролапса слизистой прямой кишки, ее ретракции и стеноза неоануса проводили клинический осмотр промежности после окончания курса бужирования, при необходимости выполняли калибровочное бужирование неоануса расширителями Гегара. Наличие культи ректоуретрального свища диагностировали при помощи микционной цистоуретрографии.

Статистический анализ
Принципы расчета размера выборки: размер выборки предварительно не рассчитывался.
Методы статистического анализа данных: статистический анализ полученных данных выполняли в лицензионной программе Microsoft Exсel 16.47.1 с использованием лицензионного пакета XLSTAT 2020.1.1. Учитывая нормальное распределение в выборках анализируемых признаков (определено при помощи Критерия Колмагорова-Смирнова), применяли параметрическую статистику: Т-тест Стьюдента, критерий Хи-квадрат Пирсона. Средние значения в тексте представлены как среднеарифметическое значение ± стандартное отклонение. Статистически значимыми считались результаты при значении p < 0,05.
Результаты
Объекты (участники) исследования
В I группу вошло 33 пациента, из них у 18 (55%) диагностирована АРМ с ректобульбарным свищом, у 12 (36%) – АРМ без свища, а у 3 (9%) мальчиков установлен диагноз АРМ с ректопростатическим свищом. II группу составили 99 пациента, из которых у 53 (54%) диагностирована АРМ с ректопростатическим свищом, у 30 (30%) - АРМ с ректобульбарным свищом, у 9 (9%) мальчиков установлен диагноз АРМ с ректопузырным свищом, а у 7 (7%) – АРМ без свища.
Однородность сравниваемых групп:
Исследуемые группы не отличались по среднему сроку гестации (I группа - 37,94±0,42 недель, II группа - 38,27±0,21 недель; p = 0,491) и весу при рождении (I группа - 2953,64±113,35 г, II группа - 3094,64±61,04 г; p = 0,275).
У 24 (73%) детей I группы диагностировали сочетанные пороки развития, среди пациентов II группы 81 (82%) имели ассоциированные аномалии, статистически значимой разницы по данному показателю не было (p = 0,263). Среди сочетанных пороков развития наиболее часто регистрировали пороки мочевыделительной системы (I группа – 18 (55%), II группа – 60 (60%)) и врожденные пороки сердца (I группа – 6 (18%), II группа – 26 (26%)). Достоверных различий между группами в частоте встречаемости сочетанных аномалий развития не было (Табл. 1). Отдельно стоит отметить отсутствие статистически значимой разницы между группами при сравнении значений крестцового индекса, определяемого на рентгенограммах костей таза по стандартной методике: в первой группе среднее значение составило 0,69±0,02, во второй – 0,65±0,02 (p = 0,186) [10].

Таблица 1. Сочетанные пороки развития
Table 1. Associated congenital defects.

 

Виды пороков	I группа	II группа	p
Врожденные пороки сердца	6 (18%)	26 (26%)	0.335
Пороки мочевыделительной системы	18 (55%)	60 (60%)	0.499
Пороки желудочно-кишечного тракта	4 (12%)	8 (8%)	0.496
Миелодисплазия	3 (9%)	20 (20%)	0.140
Пресакральные образования	3 (9%)	5 (5%)	0.408
Пороки крестца и копчика	2 (6%)	11 (11%)	0.400
Другие скелетные пороки	6 (18%)	18 (18%)	1.000

Всем детям в обеих группах была выполнена колостомия в первые дни жизни как первый этап хирургического лечения (I группа – 1,19±0,09 сутки, II группа - 1,22±0,09 сутки; p = 0,814). Средний возраст пациентов во время радикальной хирургической коррекции аноректального порока развития в I группе был 110,7±7,5 дней, во II группе - 126,3±5,6 дней, статистически значимой разницы по данному показателю не выявлено (p = 0,098).

Результаты исследования
Общая частота встречаемости интра- и послеоперационных осложнений была статистически достоверно выше у детей после задней сагиттальной аноректопластики в сравнении с видеоасситированной аноректопластикой: I - 19 (58%) vs II – 33 (33%); p = 0,014 (Табл. 2). Вместе с этим количество необходимых хирургических вмешательств для коррекции осложнений значимо не отличалось между исследуемыми группами: I – 8 (24%) vs II – 26 (26%); p = 0,819.

Таблица 2. Послеоперационные осложнения в зависимости от способа низведения кишки.
Table 2. Postoperative complications depending on the pull-through approach.

Виды осложненений	I группа	II группа	p
Интраоперационные осложнения
Повреждение уретры	4 (12%)	0 (0%)	< 0,01
Ранние послеоперационные осложнения
Инфекция/расхождение послеоперационной раны на промежности	3 (9%)	2 (2%)	0,066
Несостоятельность швов на культе ректоуретрального свища	0 (0%)	1 (1%)	0,563
Спаечная кишечная непроходимость	0 (0%)	2 (2%)	0.312
Поздние послеоперационные осложнения
Пролапс слизистой прямой кишки	8 (24 %)	18 (18%)	0,298
Культя ректоуретрального свища	0 (0%)	2 (2%)	0,411
Стеноз неоануса	3 (9%)	4 (4%)	0,263
Ретракция прямой кишки	0 (0%)	4 (4%)	0,312
Всего	19 (58%)	33 (33%)	0,014

Интраоперационные осложнения
Ни в одной группе исследования мы не обнаружили случаев значимой кровопотери, требующей трансфузии элементов крови, также не было случаев конверсии во II группе. Единственным встречающимся интраоперационным осложнением являлось повреждение уретры и было зарегистрировано у 4 (12%) пациентов первой группы, при выполнении ВА данное осложнение не встречалось ни у одного пациента (p < 0,001). Во всех случаях дефект уретры был обнаружен интраоперационно и ушит двурядным швом, одному ребенку также была установлена цистостома в связи с врожденным стенозом уретры и невозможности установки уретрального катетера. Стоит отметить формирование у одного из детей с интраоперационным повреждением уретры мочевого затека после самопроизвольного извлечения уретрального катетера на 2 п/о сутки, в связи с чем пациенту была установлена цистостома. Также, у одного из пациентов с повреждением уретры через месяц после операции был выявлен вторичный ректоуретральный свищ, что потребовало выполнения повторной реконструктивной операции.
Ранние послеоперационные осложнения
Среди ранних послеоперационных осложнений инфекция/расхождение послеоперационной раны на промежности наблюдалось чаще у пациентов I группы - 3 (9%), в сравнении со II группой - 2 (2%), хотя статистически значимой разницы относительно данного осложнения не было (p = 0,066). Также не было достоверных отличий в частоте встречаемости несостоятельности швов на культе ректоуретрального свища (I - 0 (0%) vs II – 1 (1%); p = 0,563) и спаечной кишечной непроходимости в раннем послеоперационном периоде (I - 0 (0%) vs II – 2 (2%); p = 0,312). У единственного пациента с несостоятельностью швов на культе ректоуретрального свища осложнение было установлено на 8 п/о сутки и корригировано путем установки цистостомы, восстановлением уретрального катетера и проведением консервативной терапии. Кишечная непроходимость у 2-х пациентов второй группы потребовала выполнения лапароскопии с адгезиолизисом.
Средняя длительность нахождения в стационаре после хирургического лечения в I группе составила 16,3±1,9 дней, во II группе 12,8±0,6 дней, статистически значимой разницы по данному показателю не выявлено (p = 0,081).
Поздние послеоперационные осложнения
Пролапс слизистой прямой кишки регистрировали несколько реже у пациентов после ВА: I - 8 (24%) vs II – 18 (18%), статистически значимой данная разница не являлась (p = 0,298). Вместе с этим мы обнаружили, что среди пациентов с пролапсом слизистой прямой кишки в I группе только половине было необходимо выполнение хирургического лечения, в то время как во второй группе оперативную коррекцию данного осложнения выполняли значимо чаще: I - 4 (50%) vs II –16 (89%), p = 0.03 (Рис.1).

Рисунок 1. Выраженный пролапс слизистой прямой кишки у пациента после видеоассистированной аноректопластики.
Figure 1. The severe rectal prolapse in patient after laparoscopic-assisted anorectoplasty.

 

В исследовании выявлена корреляция между значением крестцового индекса и частоты встречаемости пролапса прямой кишки у пациентов после ЗСАП: среди пациентов с крестцовым индексом > 0,7 пролапс регистрировали у 1 (6%), в то время как среди детей с значением индекса < 0,7 данное осложнение встречалось у 7 (41%); p < 0,05. При этом данной корреляции мы не обнаружили во II группе, где среди пациентов с крестцовым индексом > 0,7 пролапс регистрировали у 8 (16%), среди детей с значением индекса < 0,7 также у 8 (17%); p > 0,05.
Частота встречаемости культи ректоуретрального свища статистически значимо не отличалась между группами: I - 0 (0%) vs II – 2 (2%); p = 0,411. У пациентов второй группы остаток культи был обнаружен в ходе рентгенологического обследования по поводу сопутствующей урологической патологии (Рис. 2). Несмотря на отсутствие у детей клинических проявлений данного осложнения, обоим пациентам было выполнено лапароскопическое иссечение культи с целью избежания возможных проблем в будущем.

 

Рисунок 2. Культя ректоуретрального свища (синяя стрелка) у пациента после видеоассистированной аноректопластики
Figure 2. Remnant of original fistula in patient after laparoscopic-assisted anorectoplasty.
Стеноз неоануса был диагностирован у пациентов первой группы незначительно чаще: I - 3 (9%) vs II – 4 (4%); p = 0,263. Повторная реконструктивная операция в связи с данным осложнением была выполнена 1 ребенку I группы и 1 ребенку II группы, у остальных детей стеноз неоануса был корригирован курсом бужирований.
Ретракция прямой кишки в нашем исследовании наблюдалась только у пациентов II группы, при этом статистически значимой разницы не было: I - 0 (0%) vs II – 4 (4%); p = 0,312. Во всех случаях требовалось выполнение повторной анопластики.
Дополнительные исходы исследования
Средняя продолжительность выполнения ЗСАП (I группа) составила 98,85±2,95 минут, в то время как выполнение ВА (II группа) потребовало 110,29±2,55 минут, разница между группами являлась статистически значимой, p = 0,004 (Рис. 3а).
Средняя продолжительность нахождения в стационаре в п/о периоде была несколько больше у пациентов I группы, но статистически достоверной разницы не было: I – 16,3±1,9 дня vs II –12,8±0,6 дня, p = 0,081 (Рис. 3b).

 

Рисунок 3. а - длительность операции, b - длительность нахождения в стационаре в послеоперационном периоде.
I – ЗСАП, II – ВА, *** - p < 0,05
Figure 3. a - the duration of the operation, b - the length of stay in the hospital in the postoperative period
I – PSARP, II – LA, *** - p < 0,05

Обсуждение
Резюме основного результата исследования
В настоящем исследовании мы определили более высокую частоту встречаемости интра- и послеоперационных осложнений после задней сагиттальной аноректопластики у мальчиков в сравнении с видеоассистированной аноректопластикой. Отдельно стоит отметить больший риск повреждения уретры при выполнении задней сагиттальной аноректопластики, чем при видеоассистированной аноректопластике.
Мы не обнаружили послеоперационных осложнений более характерных как для видеоассистированной, так и заднесагиттальной аноректопластик, так же как и не было достоверной разницы в количестве необходимых повторных оперативных вмешательств. Вместе с этим результаты нашей работы позволяют предположить больший риск возникновения выраженных пролапсов слизистой прямой кишки, требующих хирургической коррекции, после видеоассистированной аноректопластики.

Обсуждение основного результата исследования
По данным крупного метаанализа Han Y и соавт. частота встречаемости послеоперационных осложнений после ЗСАП у мальчиков с АРМ несколько выше в сравнении с ВА (33% и 23% соответственно) с пограничной статистической достоверностью (RR 0.66, 95%CI 0.44–0.99; P=0.05) [6]. В нашем исследовании мы также определили более высокий риск осложнений после ЗСАП с статистически достоверной разницей между исследуемыми группами.
Согласно результатам нашего исследования интраоперационные осложнения встречаются статистически значимо чаще при выполнении ЗСАП в сравнении с ВА, и заключаются в повреждении мочеиспускательного канала, что, на наш взгляд, отражает возможность лучшей визуализации структур малого таза во время видеоассистированной аноректопластики. Похожие результаты обнаруживаются в исследованиях зарубежных коллег: так хирурги из Японии регистрировали повреждение уретры при ЗСАП у 5 пациентов из 97 и ни у одного пациента из 56 при выполнении ВА [11].
Среди ранних послеоперационных осложнений статистически значимых отличий между ЗСАП и ВА в нашей работе не выявлено. В международной литературе имеются сведения о достоверно более высокой частоте встречаемости инфекции/расхождения послеоперационной раны промежности у пациентов, прооперированных с использованием заднего сагиттального доступа в сравнении с пациентами, которым выполнялась ВА (12-15% и 1-3% соответственно) [12, 13]. Мы также регистрировали данное осложнение несколько чаще после ЗСАП в сравнении с ВА (9% и 2% соответственно), но без статистической значимости, что тоже коррелирует с данными ряда исследований [14, 15]. Более высокая частота встречаемости инфекции/расхождения послеоперационной раны промежности после ЗСАП в сравнении с ВА, очевидно, объясняется большим размером послеоперационной раны на промежности и большой травматичностью. Достоверной разницы в частоте встречаемости других ранних послеоперационных осложнений нами выявлено не было, что согласуется с результатами исследований Han Y. и соавт.[6].
Среди поздних послеоперационных осложнений отдельного внимания заслуживает пролапс слизистой прямой кишки, значительно более высокую частоту встречаемости которого отмечает ряд исследователей после выполнения ВА, что заставляет хирургов воздерживаться от применения данного метода оперативной коррекции АРМ у мальчиков [4, 16]. Согласно результатам научных работ Ishimaru T. с соавторами и группы исследователей во главе с Koga H. встречаемость пролапса слизистой низведенной кишки после лапароскопической аноректопластики достигает от 10 до 50 %, в то время как после выполнения задней сагиттальной аноректопластики данное осложнение описывают от 0 до 29 % случаев [3, 4]. В нашей научной работе мы не выявили статистически значимой разницу между исследуемыми группами, что коррелирует с и заключениями Li L., основанными на анализе наибольшего опыта для одной клиники и данными метаанализа Han Y и соавт. [5, 6]. Более того частота встречаемости пролапса слизистой прямой кишки в нашем исследовании была несколько ниже у пациентов после ВА в сравнении с ЗСАП (18% и 24% соответственно). Накопленный опыт коррекции АРМ у мальчиков в нашей клинике позволил выработать методику рациональной ретроградной мобилизации прямой кишки в ходе ВА, что обуславливает полученные результаты.
Заслуживает внимания выявленная в исследовании корреляция между значением крестцового индекса и частоты встречаемости пролапса прямой кишки у пациентов после ЗСАП, и ее отсутствие во II группе. Вместе с этим мы определили, что пациенты с пролапсом слизистой прямой кишки после ВА значимо чаще требовали хирургической коррекции данного осложнения в сравнении с детьми после ЗСАП. В литературе мы не нашли подобного сравнения, авторы либо регистрировали только те пролапсы слизистой прямой кишки, которые требовали оперативного вмешательства, либо не проводили сравнительный анализ лечения данного осложнения. На основании вышеперечисленных результатов мы считаем обоснованным предположение, что риск наличия пролапса прямой кишки у пациентов после ЗСАП в большей мере определяется изначальным развитием анатомических структур тазового дна и костей таза, в то время как у пациентов после ВА основной причиной, влияющей на встречаемость данного осложнения, является обширная мобилизация прямой кишки, которая и определяет большую выраженность пролапса слизистой прямой кишки у пациентов II группы. Другие исследования также определяют чрезмерную мобилизацию прямой кишки значимым фактором, ведущим к увеличению риска пролапса слизистой прямой кишки в послеоперационном периоде после ВА [17, 18].
Следующим характерным послеоперационным осложнением у пациентов с АРМ после ВА, является наличие культи ректоуретрального свища, частота встречаемости которого по данным международной литературы достигает от 7% до 34% [19, 20]. Данное утверждение не нашло поддержки в результатах нашего исследования, частота встречаемости культи ректоуретрального свища была минимальна в обеих группах исследования, статистически значимой разницы не было: I - 0 (0%) vs II – 2 (2%); p = 0,411. Аналогичные результаты представлены Li L.и соавт, которые наличие культи ректоуретрального свища регистрировали только у 1% пациентов как после ВА, так и после ЗСАП [5]. Таким образом, нам представляется, что технически правильное выполнение ВА позволяет минимизировать риски данного осложнения. Статистически значимой разницы относительно частоты встречаемости стеноза неоануса и ретракции прямой кишки мы не выявили, что согласуется с большинством результатов крупных исследований [13, 21].
Ограничения исследования
К ограничениям нашего исследования можно отнести разнородность сравниваемых групп относительно распределения форм АРМ.
Заключение
Полученные результаты определяют видеоассистированную аноректопластику как состоятельный и перспективный метод, не имеющий специфичных послеоперационных осложнений при технически верном выполнении. Итоги научного анализа подчеркивают необходимость разработки четких критериев рациональной мобилизации прямой кишки и объема диссекции ректоуретрального свища в ходе видеоассистированной аноректопластики, что позволит минимизировать риски послеоперационных осложнений и необходимость выполнения повторных оперативных вмешательств у мальчиков с АРМ.

About the authors

Dmitrii Morozov

Российский национальный исследовательский медицинский университет имени Н.И. Пирогова; Детская городская клиническая больница имени Н.Ф. Филатова

Author for correspondence.
Email: dr.dd.morozov@gmail.com
ORCID iD: 0000-0002-9115-7008

аспирант, детский хирург

Russian Federation, Москва

Anzhelika Agavelyan

Российский национальный исследовательский медицинский университет имени Н.И. Пирогова

Email: lika.lk@mail.ru
ORCID iD: 0009-0005-5361-8589

студент

Russian Federation, Москва

Rashid Khalafov

Российский национальный исследовательский медицинский университет имени Н.И. Пирогова; Детская городская клиническая больница имени Н.Ф. Филатова

Email: drrash777@gmail.com
ORCID iD: 0000-0001-7998-5639

канд. мед. наук, ассистент

Russian Federation, Москва

Vasiliy Shumikhin

Российский национальный исследовательский медицинский университет имени Н.И. Пирогова; Детская городская клиническая больница имени Н.Ф. Филатова

Email: pennylane@yandex.ru
ORCID iD: 0000-0001-9477-8785

канд. мед. наук, доцент

Russian Federation, Москва

Olga Mokrushina

Российский национальный исследовательский медицинский университет имени Н.И. Пирогова; Детская городская клиническая больница имени Н.Ф. Филатова

Email: mokrushina@yandex.ru
ORCID iD: 0000-0003-4444-6103

д-р мед. наук, профессор

Russian Federation, Москва

References

Supplementary files

There are no supplementary files to display.