Necrotizing paraproctitis in a 5-year-old child: a case report

Nataliya М. Stepanova; Степанова Наталия Маратовна; Natalya Y. Rudenko; Руденко Наталья Юрьевна; Andrey A. Dyukov; Дюков Андрей Анатольевич; Igor B. Lee; Ли Игорь Беокович

doi:10.17816/psaic685

Necrotizing paraproctitis in a 5-year-old child: a case report

作者: Stepanova N.М.¹^,2, Rudenko N.Y.³, Dyukov A.A.³, Lee I.B.³
隶属关系:
1. Irkutsk State Medical University
2. Irkutsk Municipal Pediatric Clinical Hospital
3. Irkutsk State Regional Pediatric Clinical Hospital
期: 卷 10, 编号 4 (2020)
页面: 461-466
栏目: Case reports
##submission.dateSubmitted##: 09.12.2020
##submission.dateAccepted##: 09.02.2021
##submission.datePublished##: 29.12.2020
URL: https://rps-journal.ru/jour/article/view/685
DOI: https://doi.org/10.17816/psaic685
ID: 685

如何引用文章

全文:

详细
全文:
作者简介
参考
补充文件
统计

详细

Authors present a rare clinical case of successful treatment of a 5-year-old child with purulent-necrotic paraproctitis, which developed against the background of a primary immune deficiency state.

Clinical case. A 5-year-old boy became acutely ill, against the background of diarrhea with hyperthermia. An area of hyperemia, edema, and tissue infiltration appeared in the perianal region. In anamnesis, with frequent respiratory infections and dysfunction of the intestinal tract in the form of diarrhea. He was admitted to the Regional Children’s Hospital on the 10th day of illness from the regional hospital, where antibiotic treatment was started. Upon admission, the condition was serious in the perianal region with an extensive wound necrotic tissues and a plaque of fibrin. To create favorable conditions for wound healing, a preventive sigmostomy operation was performed. Multidrug-resistant Pseudomonas aeruginosa was found in the wound culture. Thus, courses of antibiotics treatment, infusion therapy, and surgical debridement of the perianal wound and its local treatment were performed. Upon immunological status examination, a primary immunodeficiency was revealed, for which drugs with immunoglobulin G were administered. As a result of the treatment, the wound healed by secondary intention, thus, an operation was performed to close the sigmostoma. The child was discharged in satisfactory condition under the supervision of an immunologist and a surgeon.

Discussion. In this case, preventive sigmostomy is justified; however, authors limit themselves to surgical intervention on the perineum in other cases. Pseudomonas aeruginosa shows its pathogenicity in patients with impaired immunity. Therefore, courses of antibiotics, infusion therapy, and immunomodulatory therapy along with surgical treatment, favorable result were achieved.

Conclusion. Children with purulent-necrotic paraproctitis, which developed against the background of a primary immune deficiency should be hospitalized as early as possible in a specialized hospital.

关键词

necrotizing paraproctitis, Pseudomonas aeruginosa, immunodeficiency state, colostomy, children

全文:

Введение

По лечению детей с острым гнойным парапроктитом имеется значительное число публикаций отечественных и иностранных авторов [1–3]. Намного реже встречаются описания таких форм парапроктита, при которых на фоне гнойного воспаления развиваются некротические процессы мягких тканей перианальной области с генерализацией процесса. Во «взрослой» колопроктологии выделяют так называемый анаэробный парапроктит, характеризующийся быстрым развитием сепсиса и высокой летальностью [4, 5]. В педиатрической практике имеются единичные работы, посвященные некротическим формам парапроктита с обширным поражением инфекционным процессом жировой клетчатки, мышц и фасций в области прямой кишки [6–9]. Один из возбудителей тяжелого некротического поражения околопрямокишечной клетчатки — Pseudomonas aeruginosa: вид грамотрицательных палочковидных бактерий, условно патогенных для человека и являющихся возбудителем нозокомиальных инфекций [4, 5, 10]. Представляем случай успешного комплексного лечения некротического парапроктита, вызванного Pseudomonas aeruginosa и развившегося на фоне первичного иммунодефицитного состояния у мальчика 5 лет.

Описание наблюдения

Анамнез жизни. Мальчик Л., 5 лет, житель сельской местности, от первых срочных родов (39–40 нед.). Масса тела при рождении — 3030 г, рост — 51 см. В возрасте 1 год вес составлял 9300 г. Ребенок рос и развивался соответственно возрасту. Из ранее перенесенных заболеваний: указания на частую респираторную патологию, фолликулярную ангину, острый катаральный отит, двустороннюю полисегментарную пневмонию с длительно сохраняющейся обструкцией (стационарное лечение), частые дисфункции кишечного тракта в виде диареи. Привит в соответствии с календарным планом, поствакцинальных осложнений не отмечено. Проба Манту отрицательная во все возрастные периоды. Жилищно-бытовые и материальные условия проживания ниже среднего уровня. Посещает детский сад.

Анамнез настоящего заболевания. В отделение гнойной хирургии Областной детской клинической больницы Иркутска поступил переводом из районной больницы, где на протяжении 10 дней получал лечение по поводу «раны перианальной области». Согласно представленной выписке заболел остро, когда на фоне дисфункции кишечного тракта по типу неуточненной диареи с гипертермией на 4-е сутки впервые появился участок гиперемии, отека и инфильтрации тканей в перианальной области. В течение последующих 2 дней указанное образование самостоятельно вскрылось с формированием ранки первоначальными размерами 1×1,5 см, покрытой геморрагической корочкой. В учреждении по месту жительства получал антибактериальную терапию цефалоспоринами 3-го поколения (цефтриаксон по 500 мг 2 раза в сутки в/м), ванночки с раствором перманганата калия, перевязки с антибактериальными мазями (Левомеколь/Левосин). На фоне лечения отмечалась отрицательная динамика за счет увеличения размеров раны и появления новых, склонных к слиянию некротических очагов в перианальной области. После предварительной заочной консультации было принято решение о переводе пациента в Областную детскую клиническую больницу Иркутска для уточнения диагноза и дальнейшего лечения.

Состояние при поступлении. Привлекает внимание задержка физического и нервно-психического развития (элементы социальной запущенности), лабильность психоэмоционального состояния (плаксивый, неконтактный, боязнь окружения, выраженный негативизм на осмотр). Состояние тяжелое. Температура 38 °С. Кожа бледная, дыхание везикулярное. Живот мягкий, пальпация безболезненная.

Локальный статус. Анус в типичном месте, зияет. В перианальной области расположена рана неправильной формы, занимающая 7/8 окружности с максимальным расхождением краев между 1 и 5 часами условного циферблата, выполненная некротическими тканями и покрытая очаговым налетом фибрина. Края раны подрытые, инфильтрированы, с линией четко очерченной демаркации. Кожно-слизистый переход сохранен между 8 и 9 часами (рис. 1).

Рис. 1. Вид промежности при поступлении в стационар / Fig. 1. View of the perineum upon hospital admission

Пальцевому ректальному осмотру ребенок недоступен. Реакции регионарных лимфатических узлов нет. Со слов матери, дефекация болезненная, в положении стоя, стул в виде разжиженных каловых масс без примеси.

По результатам первичного осмотра был поставлен предварительный диагноз: «Течение тяжелого гнойно-некротического парапроктита неуточненной этиологии» (не исключался факт травматического повреждения промежности).

Обследование. Инструментальные исследования. По результатам ультразвукового исследования органов брюшной полости и малого таза патологии не выявлено. Сонография промежности не установила изменений ампулярной и надампулярной частей прямой кишки и параректального пространства.

С целью верификации глубины поражения и определения состояния прямой кишки выполнена поднаркозная аноректоскопия, при которой установлено, что патологический процесс распространяется на промежностную часть прямой кишки (анальный канал), с формированием ретракции 7/8 диаметра слизистого и подслизистого слоев на 1–1,5 см. Имеет место повреждение подкожной и поверхностной порции левой полуокружности наружного сфинктера. Слизистая на уровне прямой кишки не изменена. Некротические массы достаточно плотно фиксированы к дну и краям раны, частично были удалены.

Лабораторные исследования. Из показателей биохимического анализа крови отмечается значительное повышении С-реактивного белка — 11,5 мг/л, при норме 0,0–5,0 мг/л.

Результат посева из раны на бактериологическое исследование — Pseudomonas aeruginosa ×10⁷, полирезистентная, чувствительная к метронидазолу.

Лечение. По результатам обследования, уточнения глубины и распространения гнойно-некротического процесса было принято решение о необходимости формирования сигмостомы с целью отключения прямой кишки и создания благоприятных условий для заживления раны. На 2-е сутки после поступления под общим обезболиванием выполнено хирургическое вмешательство: срединная лапаротомия, петлевая сигмостомия с формированием высокой шпоры (по Майдлю) [11].

До получения результатов бактериологического исследования назначен эмпирический курс антибактериальной терапии (амикацин и метрогил), инфузионная терапия с целью дезинтоксикации и улучшения реологии крови. Местное лечение заключалось в проведении ежедневных комбинированных перевязок с использованием антибактериальных мазей, гипертонического раствора хлорида натрия и сернокислой магнезии, раствора «Бетадин», а также физиолечения (УФО/УВЧ на перианальную область, Биоптрон).

На фоне интенсивной терапии первоначально отмечена общесоматическая и местная положительная динамика: значительно уменьшились проявления интоксикационного синдрома, появились признаки краевой эпителизации и очищения раны от остатков некротических масс. Это позволило на 10-е сутки выполнить вторичную хирургическую обработку раны промежности с мобилизацией стенки прямой кишки и формированием кожно-слизистого перехода на 7/8 окружности.

Но на 7-е сутки послеоперационного периода на фоне нарастания интоксикационного синдрома с гипертермией до 39 °С в перианальной области отмечено появление точечных зон геморрагического некроза кожи, склонных к слиянию и формированию новых раневых дефектов. Волнообразное течение гнойно-некротического воспаления мы наблюдали на протяжении длительного времени (июнь–сентябрь). Привлекало внимание появление предшествующей лихорадки с повышением до фебрильных значений, умеренный болевой синдром и следующая за ними отрицательная местная симптоматика, что требовало неоднократной смены антибактериальной терапии препаратами резерва и изменения местной терапии.

Подобное течение заболевания заставило нас провести исследование иммунологического статуса ребенка (см. таблицу).

Показатели иммунограммы (изменения)

Immunogram indicators (changes)

Название / Name	Результат / Result	Норма / Norm	Флаг / Flag
IgG, мг/дл	759,90	572,00–1474,00	Норма
IgA, мг/дл	<4,60	34,00–305,00	Понижен
IgM, мг/дл	181,40	31,00–208,00	Норма
Фагоцитарная активность, %	22,00	52,00–67,00	Понижен
Фагоцитарный индекс	0,74	2,90–3,50	Понижен
Фагоцитарное число	3,36	3,80–6,40	Понижен
Активированные Т-лимфоциты (HLD DR⁺CD3⁺), %	0,3	0,7–1,8	Понижен
Активированные лимфоциты (HLD DR⁺CD3^–), %	10,2	10,7–16,7	Понижен
Т-лимфоциты зрелые (CD3⁺), %	82,9	60,9–69,7	Повышен
Т-лимфоциты зрелые (CD3⁺), %	2,102·10	(1,100–1,800)·10	Повышен
Т-супрессоры/киллеры (CD8⁺), %	36,0	20,7–28,6	Повышен
Т-супрессоры/киллеры (CD8⁺), %	0,913·10	(0,400–0,700)·10	Повышен

Данные проведенного исследования показали наличие у ребенка первичного иммунодефицитного состояния, общевариабельной иммунной недостаточности. Была назначена иммуномодулирующая терапия Габриглобином, активный компонент которого — иммуноглобулин G, обладающий активностью к антителам различной специфичности. В результате проведенного лечения состояние пациента постепенно стабилизировалось, рана перианальной области очистилась и зарубцевалась. Выписан на 68-й день от поступления в удовлетворительном состоянии под амбулаторное наблюдение. Ребенок поступил повторно в планом порядке через 2 мес. для оперативного лечения по закрытию сигмостомы. По результатам пальцевого ректального исследования и аноректоскопии в проведении лечебно-профилактического бужирования ребенок не нуждался (рис. 2).

Рис. 2. Вид промежности перед выполнением реконструкции кишечной трубки / Fig. 2. Perineum view before intestinal tube reconstruction

Катамнез. В настоящее время ребенок находится под амбулаторным наблюдением иммунолога и хирурга, проходит регулярное обследование и лечение иммуноглобулинами в условиях стационара. Опорожнение кишечника ежедневное, осознанное, 1–3 раза в день, в достаточном объеме. Имеет место вторичная анальная инконтиненция 1–2-й степени. За истекший период рецидива гнойно-некротического воспаления околопрямокишечной клетчатки не отмечалось.

Обсуждение

Некротический парапроктит (Perianal necrotizing fasciitis — в иностранной литературе) — тяжелое инфекционное заболевание мягких тканей перианальной и промежностной областей, при котором синергетическое действие нескольких бактерий (включая аэробные и анаэробные) приводит к гнойному некрозу кожи и мягких тканей. Определенное значение в возникновении заболевания имеет предшествующая диарея [6]. В нашем наблюдении исследование на анаэробы не проводилось. Но и синегнойная палочка (Pseudomonas aeruginosa) проявляет свою патогенность у пациентов с нарушениями иммунитета [12–14]. Анализируя историю болезни post factum, при атипичном течении раневого процесса необходимо привлекать к лечению иммунолога с соответствующим обследованием и ранним назначении иммуномодулирующей терапии. Совершенно оправдано с нашей точки зрения превентивное выполнение сигмостомии, хотя в других наблюдениях некротического парапроктита у детей авторы ограничивались хирургическим вмешательством на промежности [6–9].

Прогрессирование этого заболевания может быстро вызвать системный сепсис, поэтому любая задержка в диагностике и лечении может привести к более высокой смертности из-за отсутствия стандартизированного лечения. Значительным шагом в решении проблемы лечения некротического парапроктита с точки зрения этиологии, клинических проявлений, лабораторных и визуализирующих исследований, применения антибиотиков, предоперационной подготовки, хирургического лечения, послеоперационного ухода за ранами, нутритивной поддержки, хирургической реконструкции и реабилитации было создание Комитетом по клиническим рекомендациям экспертного консенсуса [15]. Информация решений этого консенсуса может быть рекомендована клиницистам.

Заключение

Гнойно-некротический парапроктит — редкое воспалительное заболевание у детей. Своеобразие клинического течения заболевания у представленного пациента обусловлено полирезистентным возбудителем Pseudomonas aeruginosa и тяжелым первичным иммунодефицитным состоянием ребенка.

Для достижения благоприятного исхода лечения детей с подобной патологией необходимо как можно раньше госпитализировать их в специализированный стационар, в котором имеются условия для установления диагноза, оценки состояния, выполнения хирургического лечения, наряду с рациональной антибиотикотерапией и интенсивной терапией.

作者简介

Nataliya Stepanova

Irkutsk State Medical University; Irkutsk Municipal Pediatric Clinical Hospital

编辑信件的主要联系方式.
Email: sergiklee@mail.ru

Cand. Sci. (Med.), associate Professor of the Department of pediatric surgery Irkutsk State Medical University Russia, surgeon Irkutsk Municipal Pediatric Clinical Hospital

俄罗斯联邦, Irkutsk; Irkutsk