Email this article 
Endoscopic technologies in treatment 7-month-old child with multiple laryngeal cysts
- Authors: Alkhasov A.B.1,2, Dyakonova E.Y.1, Lokhmatov M.M.1, Rusetsky Y.Y.1,3, Yatsyk S.P.1, Romanova E.A.1, Ratnikov S.A.1, Komina E.I.1
-
Affiliations:
- National Medical Research Center for Children’s Health
- Pirogov Russian National Research Medical University
- I.M. Sechenov First Moscow State Medical University (Sechenov University)
- Issue: Vol 10, No 2 (2020)
- Pages: 193-198
- Section: Case reports
- Submitted: 18.06.2020
- Accepted: 13.11.2020
- Published: 11.01.2021
- URL: https://rps-journal.ru/jour/article/view/638
- DOI: https://doi.org/10.17816/psaic638
- ID: 638
Cite item
Full Text
Abstract
Introduction. Subglottic cysts are a rare clinical entity among infants and children. The annual incidence of congenital laryngeal cysts is quoted as 1,82 per 100,000 live births. The majority of cases present in neonates born at the extremes of prematurity and invariably have been intubated and managed in neonatal intensive care units. Clinically, the pathology manifested as upper airway obstruction, stridor, and dysphonia. Various surgical techniques have been proposed for the treatment of patients with laryngeal cysts. In a large percentage of cases, tracheostomy is required, especially in patients with large cysts due to the development of symptoms of respiratory failure.
Purpose. The aim of this study is to demonstrate that endoscopic technologies in the treatment of laryngeal cysts in children can be useful to avoid tracheostomy and lead to an uneventful recovery.
Materials and methods. We present a clinical case of managing a 7-month-old child with multiple laryngeal cysts from the Department of Thoracic Surgery in the National Medical Research Center for Children’s Health Federal state autonomous institution of the Russian Federation Ministry of Health.
Conclusion. In the presented case, we demonstrate that modern minimally invasive techniques to treat laryngeal cysts restore the lumen of the respiratory tract. facilitate the course of the postoperative period, achieve complete patient recovery, and avoid tracheostomy.
Full Text
Кисты гортани являются редкой патологией детского возраста. Как и многие другие кисты слизистых оболочек, они делятся на врожденные и приобретенные [1]. Частота встречаемости врожденных кист составляет 1,82 на 100 000 живорожденных младенцев, в то время как частота приобретенных кист неизвестна [2]. Самая большая серия наблюдений кист гортани принадлежит J. Lim и соавт. [3], которые описали 55 случаев патологии (2,6 %) при выполнении эндоскопических исследований у 2055 детей [3]. В большинстве случаев приобретенные кисты подголосового отдела гортани встречаются у недоношенных детей, рожденных с низкой массой тела, которые нуждались в интубации и находились на искусственной вентиляции легких [1]. Несмотря на возможную тесную связь эндотрахеальной интубации с последующим возникновением кист гортани, не определена четкая связь между длительностью интубации и риском развития данной патологии [4].
Клинически патология проявляется обструкцией верхних дыхательных путей, стридором и дисфонией. При кистах больших размеров также возможны проявления дисфагии [5]. В большинстве случаев клиническая картина развивается через несколько дней, недель, а иногда и месяцев после выписки ребенка. В то же время, описан случай развития стридора и проявлений дыхательной недостаточности через 4 ч после экстубации за счет развития кисты подскладочного пространства [6].
Для лечения пациентов с кистами гортани предложены различные методики хирургических операций: марсупиализация или декортикация кисты, лазерная резекция, тонкоигольная аспирация содержимого кисты или резекция кисты из шейного доступа [7]. В большом проценте случаев требуется наложение трахеостомы, особенно у пациентов с кистами больших размеров из-за развития симптомов дыхательной недостаточности [6]. Среди существующих методов лечения, на наш взгляд, предпочтительно минимально инвазивное эндопросветное иссечение кист с использованием лазера.
Наше клиническое наблюдение служит примером возможности лечения детей эндопросветным методом без выполнения трахеостомии.
Ребенок С., 7 месяцев, поступил в хирургическое торакальное отделение ФГАУ «НМИЦ здоровья детей» с жалобами на стридор, втяжение уступчивых мест грудной клетки. Из анамнеза известно: ребенок от 2-й беременности, протекавшей на фоне угрозы прерывания, вторых родов на 33-й неделе путем кесарева сечения. Масса при рождении 980 г, рост 33 см, оценка по шкале Апгар 6/7 баллов. В родильном зале ребенок был интубирован в связи с проявлениями дыхательной недостаточности, в течение 1,5 мес. находился на искусственной вентиляции легких, после долечивания был выписан домой в стабильном состоянии. Однако в возрасте 6 мес. родители стали отмечать стридорозное дыхание, в связи с чем ребенок был госпитализирован в стационар по месту жительства, где была выполнена фиброларингоскопия и диагностирована киста гортани. Выполнена ее пункция и ребенок был выписан домой без признаков дыхательной недостаточности. Через 2 нед. вышеуказанные жалобы появились вновь в связи с чем, ребенок госпитализирован в ФГАУ «НМИЦ здоровья детей». На момент поступления состояние пациента средней тяжести, отмечались признаки дыхательной недостаточности. Дыхание стридорозное, втяжение уступчивых мест грудной клетки. Ребенку выполнена фиброларинготрахеоскопия (бронхоскоп Olympus, внешний диаметр 3 мм): в подголосовом отделе гортани визуализируются 2 новообразования (предположительно кисты гортани), исходящие из правой и левой стенок (по левой стенке киста больших размеров) и перекрывающие просвет гортани на 70–75 % (рис. 1).
Рис. 1. Фиброларингоскопия. Кисты подголосового пространства гортани, перекрывающие просвет на 70–75 %
Fig. 1. Fiber optic laryngoscopy. Cysts of the infraglottic space of the larynx, overlapping the lumen by 70%–75%
Для дифференциальной диагностики сосудистого новообразования (гемангиомы) дыхательных путей выполнена мультиспиральная компьютерная томография (МСКТ) с внутривенным контрастированием (рис. 2). По данным МСКТ определено сужение просвета гортани за счет образований по правой и левой стенке с жидкостным содержимым, размером до 6 мм, значимого накопления контраста в данной области не выявлено. Просвет гортани на данном уровне щелевидной формы.
Рис. 2. Компьютерная томография. Сужение просвета гортани (указано стрелкой)
Fig. 2. Computed tomography. Narrowing of the larynx lumen (indicated by the arrow)
После верификации диагноза — кисты гортани, определена тактика хирургического лечения, и в условиях операционной выполнены фиброларингоскопия, пункция и вскрытие обеих кист, а также лазерная вапоризация кисты левой стенки гортани (аппарат ЛАХТА-МИЛОН, мощность 10 Вт). Вапоризацию кисты правой стенки гортани не выполняли, чтобы избежать образования кольцевидного рубцового стеноза из-за обширной площади ожога. В послеоперационном периоде ребенок получал внутривенную гормональную терапию в течение 3 дней и ингаляционную терапию в течение 10 дней. Выписан на 11-е сутки после операции в удовлетворительном состоянии, без дыхательной недостаточности.
Пациент повторно госпитализирован через 3 нед. для этапного лечения. На момент госпитализации стридорозное дыхание сохранялось только при физической нагрузке. Втяжения уступчивых мест не отмечалось. Выполнена фиброларингоскопия (бронхоскоп Olympus, внешний диаметр 3 мм), в подголосовом пространстве гортани отмечаются две кисты небольших размеров, перекрывающие просвет гортани не более чем на 30 % (рис. 3).
Рис. 3. Фиброларингоскопия пациента С. через 3 нед. после лазерной вапоризации кисты левой стенки гортани и пункции, вскрытия кисты правой стенки. Рецидив. Визуализируются кисты гортани размерами не более 2–3 мм
Fig. 3. Fiber optic laryngoscopy of patient S. three weeks after laser vaporization of the cyst of the left laryngeal wall and puncture, opening the cyst of the right wall. Relapse. Laryngeal cysts of no more than 2–3 mm in size are visualized
Выполнена этапная лазерная вапоризация кист обеих стенок гортани (аппарат ЛАХТА-МИЛОН, мощность 10 Вт) (рис. 4). Вмешательство выполнено в условиях эндоскопического кабинета под масочным наркозом.
Рис. 4. Фиброларингоскопия. Вид подголосового отдела гортани после лазерной вапоризации кист
Fig. 4. Fiber optic laryngoscopy. The infraglottic larynx after laser vaporization of the cysts
В послеоперационном периоде ребенок в течение 10 дней получал ингаляционную терапию глюкокортикостероидами. На момент выписки состояние удовлетворительное, стридорозного дыхания не отмечалось.
На контрольной фиброларингоскопии через 6 мес. просвет гортани удовлетворительный, не сужен, рецидива кист нет (рис. 5). Состояние ребенка удовлетворительное, дыхательной недостаточности нет.
Рис. 5. Фиброларингоскопия пациента С. через 6 мес. Просвет гортани удовлетворительный
Fig. 5. Fiber optic laryngoscopy of patient S. after six months. The laryngeal lumen is satisfactory
Кисты подголосового пространства гортани остаются редкой патологией детского возраста, однако необходимо помнить, что они могут стать причиной обструкции дыхательных путей и развития симптомов дыхательной недостаточности у детей, перенесших интубацию в периоде новорожденности [1, 8]. Зачастую у пациентов с кистами гортани не удается избежать наложения трахеостомы ввиду возможности развития симптомов острой дыхательной недостаточности, в том числе и после удаления кист в результате отека подголосового пространства [6]. В литературе встречается описание большого количества методов хирургического лечения кист гортани. Эндоскопическая марсупиализация с использованием методики лазерной вапоризации представляет первичный метод лечения; так, пункция или декортикация кист приводят к большому количеству рецидивов (25–70 %) [5, 9]. В литературе также описано удаление кист с использованием внешнего или цервикального доступа, данная методика рекомендована к применению у взрослых пациентов с неоднократным рецидивом [10, 11]. Эндоскопическая лазерная вапоризация — малоинвазивный метод, который позволяет достичь выздоровления пациента, не прибегая к сложным реконструктивным вмешательствам, что позволяет сократить количество послеоперационных осложнений и избежать трахеостомии [9, 12]. Подтверждением этого положения служит наше клиническое наблюдение. Нам удалось достичь полного выздоровления ребенка без трахеостомии, путем поэтапного удаления кист гортани, методом минимально инвазивной эндопросветной лазерной коагуляции.
Следует также отметить, что пациенты, пролеченные по поводу кист гортани, должны находиться под длительным диспансерным наблюдением, так как данная патология имеет склонность к рецидивированию и пациентам может потребоваться этапное лечение.
Таким образом, наше клиническое наблюдение показывает, что своевременная диагностика и использование современных малоинвазивных методов лечения кист гортани позволяет восстановить просвет дыхательных путей, облегчить течение послеоперационного периода, достичь полного выздоровления пациента и избежать наложения трахеостомы.
ДОПОЛНИТЕЛЬНАЯ ИНФОРМАЦИЯ
Конфликт интересов. Авторы данной статьи подтвердили отсутствие конфликта интересов и финансовой поддержки, о которых необходимо сообщить.
Conflict of interest. The authors of this article confirmed the lack of interest and financial support, which should be reported.
About the authors
Abdumanap B. Alkhasov
National Medical Research Center for Children’s Health; Pirogov Russian National Research Medical University
Email: 7111957@mail.ru
ORCID iD: 0000-0003-3925-4991
Dr. Sci. (Med.), Professor, Head of department of Thoracic Surgery
Россия, MoscowElena Yu. Dyakonova
National Medical Research Center for Children’s Health
Email: doctor@nczd.ru
ORCID iD: 0000-0002-2714-9134
Dr. Sci. (Med.), Chief
Россия, MoscowMaxim M. Lokhmatov
National Medical Research Center for Children’s Health
Email: lokhmatov@mail.ru
ORCID iD: 0000-0002-8305-7592
Dr. Sci. (Med.), Head of department of Endoscopic Researches
Россия, MoscowYuri Yu. Rusetsky
National Medical Research Center for Children’s Health; I.M. Sechenov First Moscow State Medical University (Sechenov University)
Email: Rusetski@inbox.ru
ORCID iD: 0000-0001-5574-8292
Dr. Sci. (Med.), Professor of the department of ear, throat and nose diseases; Head of ENT department with head and neck surgery
Россия, MoscowSergey P. Yatsyk
National Medical Research Center for Children’s Health
Email: yatsyk@nczd.ru
ORCID iD: 0000-0002-8876-6232
Dr. Sci. (Med.), Professor, Correspondig Member of RAS, Head of the Institute of Pediatric Surgery
Россия, MoscowEkaterina A. Romanova
National Medical Research Center for Children’s Health
Email: Bnmg13@yandex.ru
ORCID iD: 0000-0002-2968-8887
Cand. Sci. (Med.), Surgeon of department of Thoracic Surgery
Россия, MoscowSergey A. Ratnikov
National Medical Research Center for Children’s Health
Email: 6193141@gmail.com
ORCID iD: 0000-0003-2082-3998
Surgeon of department of Thoracic Surgery
Россия, MoscowElena I. Komina
National Medical Research Center for Children’s Health
Author for correspondence.
Email: kominaalena@gmail.com
ORCID iD: 0000-0002-9808-8682
Surgeon of department of Thoracic Surgery
Россия, MoscowReferences
- Agada FO, Bell J, Knight L. Subglottic cysts in children: A 10-year review. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2006;70(8):1485-1488. DOI: https://doi/org/10.1016/j.ijporl.2006.03.010.
- Pak MW, Woo JK, Van Hasselt CA. Congenital laryngeal cyst: current approach to management. J Laryngol Otol. 1996;110(9):854-856. DOI: https://doi/org/10.1017/s0022215100135157
- Lim J, Hellier W, Harcourt J, et al. Subglottic cysts: the Great Ormond Street experience. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2003;67(5):461-465. DOI: https://doi/org/10.1016/S0165-5876(02)00406-8.
- Álvarez-Neri H, Blanco-Rodríguez G, Vega-Godríguez A, et al. Surgical management of acquired subglottic cysts. Acta Otorinolaringol Esp. 2013;64(5):371-373. DOI: https://doi.org/10.1016/j.ijporl.2019.109604.
- Алексеева Л.Б., Павлов П.В., Захарова М.Л. Хирургическая тактика лечения кист гортани у детей // Российская оториноларингология. — 2016. — Т. 81. — № 2. — С. 10–12. [Alekseeva LB, Pavlov PV, Zaharova ML. Surgical approach to laryngeal cysts treatment in children. Russian otorhinolaryngology. 2016;81(2):10-12. (In Russ.). DOI: https://doi.org/10.18692/1810-4800-2016-2-9-12.
- Asha’ari ZA, Suhaimi Y, Fadzil A, Zihni M. Infant with a sudden, large, post-extubation subglottic cyst. MJMS. 2012;19(4):84-87.
- Rosas A, McCrary HC, Meier JD, et al. Proposal for the surgical management of children with laryngeal saccular. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2019;126:109604. DOI: https://doi.org/10.1016/j.ijporl.2019.109604.
- Saha D, Sinha R, Pai RR, et al. Laryngeal cysts in infants and children — a pathologist’s perspective (with review of literature). Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2013;77(7):1112-1117. DOI: https://doi.org/10.1016/j.ijporl.2013.04.012.
- Halimi C, Nevoux J, Denoyelle F, et al. Acquired subglottic cysts: management and long term outcome. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2012;76(4):589-592. DOI: https://doi.org/10.1016/j.ijporl.2012.01.023
- Khdim M, Douimi L, Choukry K, et al. Congenital Laryngeal Cyst. Glob J Ot. 2019;20(2): 556032. doi: 10.19080/GJO.2019.20.556032.
- Van de Water FW. Laryngeal cysts — their surgical management. Laryngoscope. 1973;83(8):1185-1194 DOI: https://doi.org/10.1288/00005537-197308000-00001.
- Разумовский А.Ю., Митупов З.Б. Хирургическое лечение хронических стенозов гортани у детей // Детская оториноларингология. — 2012. — № 3. — С. 25–30. [Razumovskiy AYu, Mitupov ZB. Hirurgicheskoe lechenie hronicheskih stenozov gortani u detej. Detskaya otorinolaringologiya. 2012;(3):25-30. (In Russ.)]
Supplementary files
