Identification of primary acquired cryptorchidism in children: a case series

Full Text

Актуальность

Под термином первичный приобретенный крипторхизм обычно понимают отсутствие тестикулы в мошонке у мальчика с ранее задокументированным опустившимся яичком [1]. Или же как гонаду, находившуюся в мошонке, но затем вернувшуюся в паховую область вследствие неспособности семенного канатика удлиняться пропорционально росту тела [2]. Синонимами этого состояния также являются: восходящее яичко [3, 4], вторичный подъем яичка [5], синдром восходящего яичка [6], приобретенное неопущение яичка [7]. В нашей стране позднее (старше 1 года) выявление отсутствия яичка в мошонке традиционно рассматривается как диагностическая ошибка, допущенная при диспансерном наблюдении, отрицая возможность самопроизвольного постнатального перемещения гонады в надмошоночную позицию [8]. Однако было бы странным допустить полное отсутствие пациентов с «первичным приобретенным крипторхизмом» в России, с учетом накопленного материала о данной патологии в мировой медицинской литературе [9]. Новые технологии обработки больших баз данных с использованием элементов искусственного интеллекта дают возможность выявлять новые нозологические формы, ранее ускользавшие из поля зрения исследователей. В связи с вышеизложенным, актуальность поднятой темы в современных реалиях не вызывает сомнений.

Цель исследования — показать возможность неспровоцированной миграции нормально расположенного яичка обратно в паховую область, на основании анализа больших баз данных. Для чего была поставлена задача: выявить мальчиков, у которых ранее яички были задокументированы как находившиеся в мошонке, а затем стали определятся исключительно экстраскротально.

Материалы и методы

Мы провели ретроспективный анализ 42 749 электронных амбулаторных карт мальчиков, наблюдавшихся в детских городских поликлиниках № 1, 2 и 3, а также городских поликлиниках № 3, 4, 5 Ставрополя, имеющих в своем составе детские отделения и обслуживающие прикрепленное детское население. Таким образом было охвачено все детское население Ставрополя. Поиск осуществляли в электронных базах данных с использованием следующих параметров: период обращения 2018–2022 гг., возраст пациентов 0–18 лет, диагноз по МКБ-10 Q53 «неопущение яичка», профиль приема — детская хирургия, детская урология-андрология, детская эндокринология (в обязательный осмотр этих специалистов входит информация о положении гонад), постоянные жители Ставрополя. Все записи в электронных амбулаторных картах были тщательно проанализированы.

Критерии невключения: установленный диагноз крипторхизма с рождения, диспансерное наблюдение за ранее оперированными детьми по поводу неопущения яичка, отсутствие данных предыдущих осмотров, наличие в анамнезе операций на паховой области, тяжелые сопутствующие эндокринологические и неврологические заболевания, дети у которых отсутствовали все контрольные точки осмотров специалистами.

Результаты

Всего за период с 2018 по 2022 г. в городских детских поликлиниках под наблюдением детских хирургов, детских урологов-андрологов и детских эндокринологов находилось 158 пациентов в возрасте от 0 до 18 лет с диагнозом «неопущение яичка». Применив критерии исключения, нами были выявлены 14 пациентов (8,8 %), у которых ранее яички были задокументированы как находившиеся в мошонке. Возраст мальчиков на момент исследования составлял от 6 до 13 лет (средний возраст — 9,5 лет), а возраст установления диагноза «крипторхизм» составлял от 2 до 12 лет (средний возраст — 7,5 лет). Период от последнего зафиксированного наличия гонад в мошонке до выявления «неопущения яичка» был от 1 года до 4 лет (в среднем — 1,9 года). Неопущение правого яичка было зафиксировано в 7 случаях, левого — в 5 случаях, и двустороннее поражение — в 2 случаях. Задокументированные сведения о положении гонад и возрасте проведенного обследования каждого пациента представлены в таблице.

 

Таблица. Характеристика пациентов с первичным приобретенным крипторхизмом

Table. Characteristics of patients with primary acquired cryptorchidism

№ пациента	Возраст на момент исследования	Сторона поражения	Задокументированное положения яичка, возраст обследования
			яичко в мошонке	яичко в паховой области свободно низводится в мошонку и фиксируется в ней	яичко в паховой области в мошонку не низводится
1	12 лет	Правая	5, 7 лет	8 лет	10 лет
2	12 лет	Левая	5, 6 ,7, 8 лет	9 лет	10 лет
3	8 лет	Правая	1, 2, 3 года	–	6 лет
4	8 лет	Правая	2 года	3 года	6 лет
5	11 лет	Правая	5 лет	–	7 лет
6	7 лет	Левая	1 год	3 года	4 года
7	8 лет	Левая	5, 6 лет	–	7 лет
8	7 лет	2 стороны	1, 2 года, 5 лет	6 лет	7 лет
9	12 лет	2 стороны	5, 6 лет	–	10 лет
10	13 лет	Правая	6, 8 лет	10, 11 лет	12 лет
11	6 лет	Левая	1 год	–	2 года
12	7 лет	Правая	2, 3, 4 года	–	5 лет
13	13 лет	Левая	–	7 лет	8 лет
14	10 лет	Правая	4, 5, 6 лет	–	7 лет

 

Всего у 14 пациентов с приобретенным крипторхизмом нами было найдено 42 заключения врачей, в которых было указано, что яички располагались в мошонке. Каждому мальчику, до установления диагноза «неопущение яичка», таких осмотров было проведено от 1 до 6 (в среднем 2,9). При этом 24 документа (57,1 %) были выданы детскими хирургами, 14 (33,3 %) — детскими урологами-андрологами и 4 (9,5%) — детскими эндокринологами.

В 35,7 % случаев (5 пациентов) в одном и том же календарном году мальчики были осмотрены дважды различными специалистами, которые независимо друг от друга находили гонады опустившимися в мошонку.

Важным является тот факт, что у 7 пациентов (50 %) при осмотре, предшествующем установлению диагноза неопущения яичка, был выявлен ложный крипрохизм (повышенный кремастерный рефлекс или же ретрактильное яичко), что, по нашему мнению, является предиктором динамического процесса перемещения гонады из мошоночной позиции в паховую. Интересно, что в 3 случаях в один и тот же календарный год один врач диагностировал ложный крипторхизм, а другой — на патологию положения гонад не указывал. На наш взгляд, расхождение связано с тем, что «ложный крипторхизм» формально не является нозологической формой, не шифруется по МКБ-10, не требует лечения. Поэтому некоторые специалисты могут данное состояние расценивать как вариант возрастной нормы и не фиксировать в осмотре. Интересно отметить, что в год установления диагноза «крипторхизм» 6 пациентов (42,8 %) независимо друг от друга осматривались двумя разными специалистами и расхождения в диагнозе не было.

Ниже мы приведем клиническое наблюдение, которое формально попало под критерии исключения сразу по двум позициям (неопущение яичка с рождения, предшествующие операции на паховой области), однако данный случай представляет особый интерес.

Клинический случай

Пациент П., 20.03.2012 г. р., был осмотрен детским урологом-андрологом в участковой поликлинике 08.06.2017 (в возрасте 5 лет) с жалобами на отсутствие левого яичка в мошонке. В анамнезе заболевания указано, что ребенок болен с рождения. Из анамнеза жизни известно, что мальчик рос и развивался по возрасту, до 1 года состоял на учете у кардиолога по поводу «открытого овального окна», терапию не получал, на момент обследования с Д-учета у кардиолога снят. В локальном статусе отмечено, что левое яичко в мошонке не определяется, правое яичко в мошонке, нормальных размеров, безболезненное. Установлен предварительный диагноз: «Паховый крипторхизм слева». Согласно результатам ультразвукового исследования мошонки от 08.06.2017: левое яичко обнаружено в средней трети пахового канала, правое яичко в мошонке. Было рекомендовано оперативное лечение в плановом порядке. 17.08.2017 детским урологом-андрологом пациенту было проведено предоперационное обследование в ГБУЗ СК «Городская детская поликлиника № 3» Ставрополя и выдано направление в стационар. 21.08.2017 ребенок был госпитализирован в детское хирургическое отделение № 1 Краевой детской клинической больницы Ставрополя. При первичном осмотре в стационаре указаны жалобы на отсутствие левого яичка в мошонке. В анамнезе заболевания сообщалось, что ребенок болен с рождения, но диагноз был установлен детским урологом-андрологом поликлиники при профилактическом осмотре. Соматически мальчик здоров. В локальном статусе было отмечено отсутствие левого яичка в мошонке, в паховой же области слева пальпировалось умеренно подвижное, безболезненное образование размерами 1×0,8 см, не смещаемое в мошонку. Правое яичко определялось в мошонке. Диагноз при поступлении сформулирован как «неопущение левого яичка».

22.08.2017 была произведена операция — низведение левого яичка по Шумахеру. В протоколе было указано, что левое яичко обнаружено в паховом канале, размерами 1,2×1 см. Послеоперационный диагноз: «Паховая ретенция левого яичка». 11.09.2017 ребенок после выписки из стационара осмотрен детским урологом-андрологом поликлиники. Жалоб не предъявлял. В локальном статусе оба яичка в мошонке, безболезненные при пальпации, подвижные, нормальных размеров. Диагноз: «Состояние после орхопексии слева (от 08.2027)». 18.09.2017 ребенок повторно осмотрен тем же детским урологом-андрологом. При осмотре оба яичка в мошонке, безболезненные, подвижные, нормальных размеров.

Этот же пациент поступил в детское хирургическое отделение № 1 ГБУЗ СК КДКБ 19.07.2021, спустя 4 года после предыдущей госпитализации, с жалобами на отсутствие в мошонке правого яичка. Из анамнеза заболевания было установлено, что отсутствие правого яичка мать заметила год назад. Обратились к хирургу по месту жительства, который и направил ребенка для планового оперативного лечения. Было также указано, что пациент в 2017 г. был оперирован по поводу неопущения левого яичка. В локальном статусе правое яичко в мошонке отсутствовало, в правой паховой области определялось подвижное, безболезненное образование около 1 см, не спускаемое в мошонку. Левое яичко в мошонке, обычных размеров, безболезненное. В левой паховой области послеоперационный рубец без признаков воспаления и келлоидной трансформации. 20.07.2021 была выполнена операция: низведение правого яичка по Шумахеру. В протоколе было отмечено, что правое яичко размерами 1,5×1 см располагалось в паховой области за пределами пахового канала. Диагноз после операции: паховая эктопия правого яичка. 29.07.2021 после выписки из стационара ребенок осмотрен хирургом поликлиники. Предъявлял жалобы на рану в правой паховой области. В анамнезе была указано наличие операции — орхопексия справа от 20.07.2021. Локально в правой паховой области послеоперационная рана 4 см, зажившая первичным натяжением. Оба яичка в мошонке. Швы были сняты. Диагноз: «Состояние после операции по поводу неопущения правого яичка».

Обсуждение

Обычно интерпретация приведенных нами данных такова. Самопроизвольная миграция яичка из мошонки обратно в паховую область невозможна, а значит все заключения специалистов о предшествующем нахождении гонад в нормальном положении являются ничем иным как диагностическими ошибками, которые могут быть следующими. Во-первых, выдача врачебного заключения без осмотра пациента. Во-вторых, невнимательность и поверхностное обследование детей в условиях массовых профилактических осмотров. В-третьих, низкая квалификация специалистов первичного звена, не способных отличить нормальное положения яичек от патологического. Нам кажется, мы имеем весомые контраргументы по каждому из перечисленных пунктов.

Действительно, в нашей стране так называемое восходящее яичко не получило широкого признания, однако в иностранной литературе есть не малое количество работ, в которых при ретроспективном анализе было выявлено множество случаев подъема яичка в надмошоночную позицию [1, 10–14]. Обнаруженное явление у наших зарубежных коллег вызвало понятное недоверие, но проведенные в последующим проспективные исследования подтвердили ранее полученные результаты [15, 16]. В своей работе мы показали 14 пациентов с первичным приобретенным крипторхизмом за 5-летний период наблюдения, что соответствует данным мировой литературы. Так, J. Gracia и соавт. [11] сообщили о 36 пациентах с «самопроизвольным» подъемом яичка, за 20-летний период наблюдения, а H.M. Dahl и соавт. [13] привели 23 случая приобретенного крипторхизма, которые были выявлены в течение 14 лет. Средний возраст выявления миграции гонады в надмошоночную позицию в наших наблюдениях составил 7,5 лет (2–12 лет), по литературным данным — 8,4 года [7]. Интервал между последним осмотром с зафиксированным нормальным положением яичка и постановкой диагноза «крипторхизм» у наших пациентов составлял 1,9 года (от 1 до 4 лет). В зарубежных источниках — 2 года [1], 4,5 года [11], 5,2 года [10].

В нашей работе мы использовали только те сведения, которые были в электронных медицинских картах пациентов. Однако далеко не вся документация о профилактических осмотрах находится в электронном виде. Так, например, медицинская карта воспитанников детских дошкольных учреждений и учеников средних общеобразовательных учебных заведений существует лишь в печатной форме. Процесс оцифровки медицинской документации на бумажных носителях еще не завершен. Кроме того, электронные базы различных лечебно-профилактических учреждений существуют раздельно и пока не всегда следуют за пациентом в другое лечебное учреждение. Не стоит забывать и о коммерческих клиниках, где наблюдается достаточное количество детей, соответственно сведения о состоянии их здоровья хранятся отдельно. Повсеместный переход на ведение электронной медицинской документации в скором времени позволит получать более полную информацию.

В отношении небрежности, допущенной при обследовании детей, отметим, что 5 (35,7 %) пациентов из 14, приведенных нами лично, наблюдал один из авторов данной статьи.

У 6 (42,9 %) из 14 пациентов за год или более до установления диагноза «крипторхизм» был выявлен ложный крипторхизм, состояние, когда яичко периодически поднимается в паховую область, но при расслаблении или свободно мануально низводится в мошонку. Наличие такого заключения говорит, во-первых, о том, что осмотр был точно произведен, а во-вторых, что врач, дающий такое заключение, осведомлен о существовании истинного и ложного крипторхизма и может их различать, что не позволяет усомниться в его квалификации.

Приведенный нами клинический случай опровергает сразу два аргумента скептиков. Во-первых, некомпетентность, в чем легко обвинить специалистов первичного звена, но утверждать, что в лечебно-профилактическом учреждении 3-го уровня, чем и является краевая больница, работают низкоквалифицированные специалисты уже не так-то просто. Во-вторых, невнимательность во время массового профилактического осмотра все же объяснима, но при нахождении в стационаре пациент осматривается при поступлении, конечно же во время операции, затем неоднократно на обходах и перевязках и, наконец, при выписке. Кроме палатного врача пациента осматривают заведующий отделением, сотрудники кафедры, клинические ординаторы и т. д.

С практической точки зрения, детским хирургам и детским урологам-андрологам следует помнить о существовании такой патологии, как «восходящее яичко». Мальчики с ложным крипторхизмом входят в группу риска по развитию первичного приобретенного крипторхизма и требуют диспансерного наблюдения детскими хирургами и/или детскими урологами-андрологами до завершения процесса фиксации яичка в мошонке.

Заключение

Таким образом, обработка больших массивов данных приводит к появлению в выборке ряда патологий, на которые раньше не обращалось внимание из-за редкости их встречаемости и нехарактерной (атипичной) картины течения заболевания. В детской хирургической практике таким заболеванием стал первичный приобретенный крипторхизм. Результат нашего исследования показал возможность самопроизвольного перемещения яичка из мошонки в паховую область по мере роста ребенка, связанное с рядом описанных изменений. Несмотря на это, необходимо дальнейшее проведение исследований, в том числе мультицентровых, в данном направлении.

Дополнительная информация

Вклад авторов. Все авторы внесли существенный вклад в разработку концепции, проведение исследования и подготовку статьи, прочли и одобрили финальную версию перед публикацией. Личный вклад каждого автора: Ю.Н. Болотов, С.В. Минаев — сбор и анализ данных, написание текста и редактирование статьи; Д.М. Каргаева, А.Н. Григорова — обзор литературы, подготовка и написание текста статьи.

Источник финансирования. Авторы заявляют об отсутствии внешнего финансирования при проведении исследования и подготовке публикации.

Конфликт интересов. Авторы декларируют отсутствие явных и потенциальных конфликтов интересов, связанных с проведенным исследованием и публикацией настоящей статьи.

Этический комитет. Не применимо.

Информированное согласие. Не требуется ввиду невозможности идентификации пациентов.

Аdditional info

Authors’ contribution. All authors made a substantial contribution to the conception of the study, acquisition, analysis, interpretation of data for the work, drafting and revising the article, final approval of the version to be published and agree to be accountable for all aspects of the study. Personal contribution of each author: Yu.N. Bolotov, S.V. Minaev — data collection and analysis, text writing and article editing; D.M. Kargaeva, A.N. Grigorova — literature review, preparation and writing of the text of the article

Funding source. This study was not supported by any external sources of funding.

Competing interests. The authors declare that they have no competing interests.

Ethics approval. Not applicable

Consent for publication. Not required.

About the authors

Yuriy N. Bolotov

Stavropol State Medical University

Email: b-y-n@rambler.ru
ORCID iD: 0000-0002-6067-5136
SPIN-code: 8298-6951

MD, Cand. Sci. (Medicine)

Россия, Stavropol

Sergey V. Minaev

Stavropol State Medical University

Email: sminaev@yandex.ru
ORCID iD: 0000-0002-8405-6022
SPIN-code: 3113-6982

MD, Dr. Sci. (Medicine), Professor

Россия, Stavropol

Diana M. Kargaeva

Stavropol State Medical University

Email: dkar1996@mail.ru
ORCID iD: 0009-0006-3330-052X
Россия, Stavropol

Alina N. Grigorova

Kuban State Medical University

Author for correspondence.
Email: alina.mashchenko@mail.ru
ORCID iD: 0000-0001-5020-232X
SPIN-code: 1762-8310

MD, Cand. Sci. (Medicine)

Россия, Krasnodar

References

Supplementary files